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目的对硬化性横纹肌肉瘤（SRMS）的临床特点及鉴别诊断进行探讨，同时对一种少见形态进行描述。方法结合文献对1例SRMS临床、组织形态及免疫组化结果进行分析。结果肿瘤由圆形、多角形、梭形细胞及玻璃样变，似软骨、骨或黏液样问质组成。丰富的间质将肿瘤细胞分隔成小团块或梁索状，形成不规则吻合的腔隙，内衬异型细胞呈乳头或簇状，似腺管或脉管样结构，梭形细胞区域呈束状排列，似纤维肉瘤。可见散在圆形、多角形或短梭形、胞质明显红染、核偏位的横纹肌母细胞，部分区域呈多个微囊状，内衬立方、扁平或短梭形肿瘤细胞，常漂浮多少不等散